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Acudió en varias ocasiones a Urgencias por persistencia de la fiebre, la tos y disnea leve, destacando en la exploración la presencia de taquicardia sinusal, sibilancias e hipoxemia relativa, y en la radiografía de tórax, signos de hiperinsuflación. En su última visita a Urgencias presentaba mayor hipoxemia (SaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 87%), la radiografía de tórax mostraba neumomediastino y enfisema subcutáneo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), y la analítica: leucocitosis (23.590/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>) con neutrofilia (78%), anemia (Hb 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dL), trombocitosis (643.000/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>), elevación de PCR (180<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dL) y procalcitonina (21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/mL). Ingresó en planta de hospitalización con oxigenoterapia, bromuro de ipratropio y budesonida inhalados, metilprednisolona (20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h) y levofloxacino. En pocas horas progresó a un cuadro de insuficiencia respiratoria muy grave que se hizo agónica, con ingurgitación yugular muy marcada, hipoxemia y acidemia respiratoria extremas (SaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 37% con mascarilla de alta FiO<span class="elsevierStyleInf">2</span> y PaCO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 144<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con pH 6,9). Fue intubada sin dificultad, pero la ventilación mecánica resultó muy complicada como consecuencia de una extraordinaria resistencia en la vía aérea con hiperinsuflación, auto-PEEP e inestabilidad hemodinámica, que impedían alcanzar objetivos mínimos de oxigenación y ventilación a pesar de la utilización de volúmenes corrientes muy bajos, tiempos espiratorios prolongados y tratamiento vasopresor con noradrenalina a dosis muy elevada. En la auscultación llamaba la atención la presencia de una sibilancia inspiratoria muy aguda en la región esternal. En este contexto, presentó 2 episodios consecutivos de parada cardíaca de 10 y 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min con disociación electromecánica de los que se recuperó, en precario, con masaje cardíaco y adrenalina, continuando con hipoxemia, hipercapnia y acidemia muy graves (SatO<span class="elsevierStyleInf">2</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>50%, PaCO<span class="elsevierStyleInf">2</span> por encima del rango superior del gasómetro y pH 6,7), e inestabilidad hemodinámica extrema con necesidad de soporte vasopresor a dosis muy elevadas. Con la sospecha de obstrucción de la vía aérea central (OVAC) se decidió la realización de fibrobroncoscopia bajo asistencia circulatoria y respiratoria con membrana de oxigenación extracorpórea (ECMO). El procedimiento se llevó a cabo en quirófano bajo anestesia general mediante canulación abierta femoro-femoral y asistencia venoarterial. La fibrobroncoscopia mostró una obstrucción casi completa de la luz traqueal por un material blanquecino de aspecto mamelonado que se biopsió, obteniendo un material fibrino-leucocitario y mucoide sin atipias (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Mediante cauterización con sonda de argón-plasma se consiguió una luz traqueal suficiente que facilitó la ventilación y una mejoría del intercambio gaseoso y hemodinámica que permitió, en el propio quirófano, la desconexión de la ECMO. Con la sospecha de un proceso inflamatorio se inició tratamiento con pulso de metilprednisolona (0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g iv) y se continuó la antibioticoterapia. Unas 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h después, ya en una situación hemodinámica y respiratoria relativamente estables, se realizó una TAC toracoabdominal que mostró un engrosamiento concéntrico de la tráquea y los bronquios principales, neumomediastino, hidroneumotórax izquierdo, enfisema subcutáneo toraco-abdominal y neumorretroperitoneo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Se drenó el hidroneumotórax izquierdo y posteriormente se realizó una broncoscopia rígida en la que ya se apreciaba una clara reducción del material inflamatorio y de la ocupación traqueobronquial. Aun así, contemplando la posibilidad de recurrencia, se decidió la implantación de una prótesis traqueobronquial en «Y». La evolución posterior resultó favorable, con una recuperación neurológica y cardiorrespiratoria <span class="elsevierStyleItalic">ad integrum</span> que permitió la retirada precoz (∼<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h) de la ventilación mecánica y finalmente el alta hospitalaria sin ningún tipo de secuela.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todos los estudios microbiológicos, incluyendo bacterias, micobacterias, hongos, virus y el cultivo del material obtenido por biopsia, resultaron negativos. Con la sospecha de enfermedad inflamatoria intestinal (EII) se determinaron marcadores serológicos, resultando positivos ANCA-c y anticuerpos anti-<span class="elsevierStyleItalic">Saccharomyces cerevisiae</span>. Los estudios endoscópicos subsiguientes mostraron pancolitis e ileitis aftosa, compatible con enfermedad de Crohn, y las biopsias, «ileitis activa focal y colitis activa difusa, con distorsión arquitectural, irregularidad de la superficie y un infiltrado inflamatorio en la lámina propia de intensidad moderada constituido por linfocitos, células plasmáticas y algunos neutrófilos, con exocitosis neutrofílica, abscesos crípticos y plasmocitosis basal, sin observarse granulomas», todo ello compatible con EII. La paciente continuó tratamiento con esteroide y azatioprina, con un aceptable control de la enfermedad hasta la actualidad.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OVAC es un cuadro muy infrecuente y su diagnóstico exige un alto índice de sospecha clínica que resulta difícil si no existen antecedentes patológicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Suele presentarse con tos, insuficiencia respiratoria y sibilancias, pudiendo simular una crisis de asma o bronquitis aguda. La radiología simple puede mostrar datos de hiperinsuflación y en casos extremos, signos de barotrauma por atrapamiento. La TAC puede además mostrar estrechamiento circunferencial o nodular de la tráquea y los bronquios principales. En el diagnóstico también puede resultar útil la morfología del bucle flujo-volumen, que muestra obstrucción intratorácica fija en ambas fases del ciclo respiratorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La broncoscopia es definitivamente el procedimiento diagnóstico y terapéutico de elección. En los casos más graves, la utilización de ECMO puede permitir el rescate terapéutico y en la literatura reciente se han comunicado casos aislados con una elevada supervivencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. La elección del tipo de canulación y asistencia, venoarterial o venovenosa, depende de la situación clínica. La opción venoarterial permite soporte respiratorio y hemodinámico y es de elección en pacientes en shock o parada cardíaca, mientras que la venovenosa sería suficiente en situaciones de estabilidad hemodinámica, cuando solo existe dificultad para el intercambio gaseoso.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones extraintestinales de la EII se han descrito en casi todos los órganos de la economía, siendo la afectación pulmonar la menos frecuente, con una prevalencia inferior al 0,5%<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. El mecanismo patogénico es desconocido, pero se piensa que es común al proceso inflamatorio que afecta al intestino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Habitualmente ocurre años después del diagnóstico de la EII, cuando la enfermedad se encuentra en remisión o tras una colectomía, resultando excepcional el inicio con afectación pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y anecdótica la afectación traqueobronquial, de manera que hasta la fecha solo se han comunicado 11 casos de OVAC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, ninguno tan grave. Los datos disponibles de los casos comunicados muestran la eficacia del tratamiento esteroideo sistémico o inhalado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, siendo preciso ocasionalmente recurrir a técnicas broncoscópicas para mantener la permeabilidad de la vía aérea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso que presentamos resulta insólito por la presentación clínica tan dramática, por lo excepcional que resulta que la OVAC sea el inicio de la EII, y por la oportunidad de aplicar ECMO, permitiendo el rescate terapéutico en un caso que en otras circunstancias habría tenido un final dramático. Es el primer caso comunicado de rescate con ECMO<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> sin diagnóstico previo, con imposibilidad para la ventilación y shock obstructivo con parada cardíaca.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1649 "Ancho" => 2504 "Tamanyo" => 140815 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía de tórax al ingreso en la que se observan neumomediastino y enfisema subcutáneo en el cuello.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1272 "Ancho" => 1138 "Tamanyo" => 125893 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Vista de la luz traqueal distal por fibrobroncoscopia.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 705 "Ancho" => 1137 "Tamanyo" => 99982 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen de TAC torácico. 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2024 Noviembre | 12 | 14 | 26 |
2024 Octubre | 163 | 69 | 232 |
2024 Septiembre | 145 | 70 | 215 |
2024 Agosto | 157 | 66 | 223 |
2024 Julio | 121 | 27 | 148 |
2024 Junio | 181 | 118 | 299 |
2024 Mayo | 146 | 41 | 187 |
2024 Abril | 161 | 67 | 228 |
2024 Marzo | 160 | 67 | 227 |
2024 Febrero | 139 | 63 | 202 |
2024 Enero | 136 | 57 | 193 |
2023 Diciembre | 148 | 51 | 199 |
2023 Noviembre | 143 | 52 | 195 |
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2022 Noviembre | 229 | 61 | 290 |
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2022 Septiembre | 207 | 58 | 265 |
2022 Agosto | 140 | 74 | 214 |
2022 Julio | 134 | 60 | 194 |
2022 Junio | 102 | 40 | 142 |
2022 Mayo | 131 | 50 | 181 |
2022 Abril | 103 | 50 | 153 |
2022 Marzo | 145 | 88 | 233 |
2022 Febrero | 126 | 34 | 160 |
2022 Enero | 144 | 50 | 194 |
2021 Diciembre | 110 | 67 | 177 |
2021 Noviembre | 107 | 54 | 161 |
2021 Octubre | 144 | 101 | 245 |
2021 Septiembre | 93 | 50 | 143 |
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2021 Julio | 127 | 51 | 178 |
2021 Junio | 93 | 42 | 135 |
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2021 Marzo | 199 | 67 | 266 |
2021 Febrero | 141 | 52 | 193 |
2021 Enero | 159 | 64 | 223 |
2020 Diciembre | 140 | 47 | 187 |
2020 Noviembre | 153 | 67 | 220 |
2020 Octubre | 139 | 51 | 190 |
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2020 Junio | 167 | 32 | 199 |
2020 Mayo | 214 | 30 | 244 |
2020 Abril | 229 | 37 | 266 |
2020 Marzo | 169 | 31 | 200 |
2020 Febrero | 283 | 91 | 374 |
2020 Enero | 113 | 50 | 163 |
2019 Diciembre | 157 | 40 | 197 |
2019 Noviembre | 421 | 74 | 495 |
2019 Octubre | 409 | 54 | 463 |
2019 Septiembre | 157 | 53 | 210 |
2019 Agosto | 117 | 47 | 164 |
2019 Julio | 112 | 37 | 149 |
2019 Junio | 102 | 18 | 120 |
2019 Mayo | 149 | 45 | 194 |
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2019 Febrero | 74 | 41 | 115 |
2019 Enero | 59 | 61 | 120 |
2018 Diciembre | 152 | 55 | 207 |
2018 Noviembre | 307 | 95 | 402 |
2018 Octubre | 202 | 40 | 242 |
2018 Septiembre | 29 | 7 | 36 |
2018 Agosto | 6 | 2 | 8 |
2018 Julio | 13 | 4 | 17 |
2018 Junio | 4 | 6 | 10 |
2018 Mayo | 2 | 1 | 3 |
2018 Enero | 0 | 1 | 1 |
2017 Julio | 0 | 4 | 4 |
2017 Junio | 0 | 2 | 2 |
2017 Mayo | 0 | 1 | 1 |