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Se realiza TAC de cr&#225;neo&#44; sin hallazgos&#44; y dado lo variable de la cl&#237;nica y un contexto de conflictos vitales&#44; se enfoca como trastorno disociativo y se pauta tratamiento neurol&#233;ptico y antidepresivo&#46; Sin embargo&#44; sigue presentando fases de desconexi&#243;n del medio y desorientaci&#243;n&#44; episodios de heteroagresividad&#44; oposicionismo y alteraciones conductuales&#44; ingresando en psiquiatr&#237;a en situaci&#243;n de mutismo acin&#233;tico&#44; con una exploraci&#243;n neurol&#243;gica sin hallazgos &#40;aunque con nula colaboraci&#243;n&#41; y una anal&#237;tica anodina&#44; incluyendo serolog&#237;a lu&#233;tica y VIH&#46; Al tercer d&#237;a su situaci&#243;n empeora sin responder a est&#237;mulos y aparece una tetraparesia fl&#225;cida con plantar izquierdo extensor&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 4&#46;&#176; d&#237;a presenta fiebre alta&#44; ruidos respiratorios sugestivos de broncoaspiraci&#243;n y&#44; finalmente&#44; una crisis convulsiva t&#243;nico-cl&#243;nica&#44; por lo que ingresa en nuestra unidad de cuidados intensivos&#46; Ingresa poscr&#237;tico&#44; con fiebre de 38&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>&#44; SatO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 75&#37; con O<span class="elsevierStyleInf">2</span> con reservorio&#44; por lo que intubamos y conectamos a ventilaci&#243;n mec&#225;nica&#46; Presentaba escasos crepitantes en base derecha y el resto de la exploraci&#243;n fue anodina&#46; La anal&#237;tica de rutina era normal&#44; salvo CPK de 1&#46;800<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; y la Rx de t&#243;rax mostraba un tenue infiltrado basal derecho&#46; Se practica una nueva TAC sin hallazgos y una punci&#243;n lumbar&#44; que da salida a un LCR claro&#44; sin presi&#243;n&#44; con 13 c&#233;lulas con 92&#37; monocitos&#44; sin consumo de glucosa y prote&#237;nas de 189&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#46; Se pauta aciclovir y antibioterapia de amplio espectro&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">R&#225;pidamente revierte su disfunci&#243;n hemodin&#225;mica y respiratoria&#46; Los cultivos de sangre y LCR son negativos y en el aspirado traqueal crece flora habitual&#46; Practicamos RNM en la que se observan numerosos focos de hiperse&#241;al T2-FLAIR&#44; de peque&#241;o tama&#241;o&#44; con tendencia a confluir&#44; de aspecto algodonoso&#44; que restringen en difusi&#243;n en su mayor&#237;a y no se intensifican con contraste&#44; localizados en los ganglios basales bilaterales&#44; el cuerpo calloso &#40;cuerpo y esplenio&#41;&#44; las regiones mediales de ambos t&#225;lamos&#44; la sustancia blanca profunda periventricular&#44; la subcortical frontal&#44; la corticosubcortical a nivel parasilviano derecho y la regi&#243;n anteromedial temporal izquierda&#44; con afectaci&#243;n de los ped&#250;nculos cerebelosos y del hemimesenc&#233;falo derecho &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El contexto epidemiol&#243;gico del paciente nos obliga a descartar encefalitis por virus del Nilo Occidental &#40;trabaja en una zona con gran presencia de mosquitos donde ya se ha aislado este virus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#41;&#44; con un patr&#243;n RNM similar y encefalitis por virus zica&#44; recientemente descrita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> &#40;su pareja hab&#237;a vuelto de Cuba en ese momento con un brote epid&#233;mico&#41;&#46; Se repite PL con PCR negativa para dichos virus&#44; adem&#225;s de los m&#225;s habituales varicela-zoster y enterovirus&#44; y se solicita determinaci&#243;n en LCR y suero para anticuerpos onconeuronales&#44; anti Ma &#40;Ma1&#44; Ma2&#47;Ta&#41;&#44; anti NMDA&#44; anti LGI1&#44; anti canales de potasio voltaje-independientes y anti GAD&#44; que resultan negativos&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una entrevista dirigida pone de manifiesto que el paciente&#44; m&#250;sico&#44; hab&#237;a experimentado una p&#233;rdida de audici&#243;n llamativa en el o&#237;do izquierdo y un d&#233;ficit visual&#44; pues su pareja se hab&#237;a percatado de que no ve&#237;a las se&#241;ales que le suele hacer en el escenario&#46; La triada de encefalitis&#44; p&#233;rdida de audici&#243;n y de agudeza visual por obstrucci&#243;n de arterias retinianas&#44; junto al patr&#243;n de la RNM son indicativas de s&#237;ndrome de Susac &#40;SS&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; una entidad englobada dentro de las encefalitis autoinmunes&#46; El fondo de ojo confirma el diagn&#243;stico mostrando&#44; en el ojo derecho&#44; imagen de edema sectorial macular con retina p&#225;lida al nivel de la arteria ciliorretiniana inferior&#44; sugerente de obstrucci&#243;n arterial y&#44; en el ojo izquierdo&#44; una peque&#241;a &#225;rea de isquemia al nivel de la arcada temporal inferior con vasculitis sectorial sin afectar la regi&#243;n foveolar&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pautamos precozmente pulsos de esteroides &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>d&#237;as&#41; y 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d posteriormente e inmunoglobulina &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;kg en 5 d&#237;as&#41;&#44; comenzando el paciente a despertar a las 72<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas&#44; obedeciendo &#243;rdenes sencillas y permitiendo la extubaci&#243;n al 6&#46;&#176; d&#237;a del ingreso&#46; Finalmente es dado de alta a planta vigil&#44; bradips&#237;quico&#44; desorientado en el tiempo y el espacio&#44; con tetraparesia fl&#225;cida y reflejo cut&#225;neo-plantar extensor bilateral&#46; La audiometr&#237;a constata un d&#233;ficit de audici&#243;n de agudos en el o&#237;do izquierdo&#46; La evoluci&#243;n en planta se ve interrumpida por un nuevo brote psic&#243;tico coincidente con una disminuci&#243;n de esteroides&#46; Diez meses despu&#233;s del episodio se encuentra completamente restablecido&#44; salvo ligera sintomatolog&#237;a frontal&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os han aumentado las descripciones de encefalitis de causa no infecciosa&#44; incluyendo publicaciones en nuestro &#225;mbito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; la mayor&#237;a de ellas de origen autoimmune&#44; asociadas a anticuerpos antineuronales&#44; con un espectro cl&#237;nico que puede remedar un origen infeccioso o manifestarse como cuadros neurol&#243;gicos y&#47;o psiqui&#225;tricos&#44; a veces sin fiebre ni pleocitosis del LCR&#46; Se incluyen en este grupo la encefalitis l&#237;mbica&#44; la encefalitis antirreceptores NMDA&#44; la encefalitis de Bickerstaff y la encefalitis aguda diseminada&#44; entre las que se engloba el SS&#46; Este es una rara enfermedad &#40;unos 350 casos descritos&#41;&#44; con afectaci&#243;n vascul&#237;tica de enc&#233;falo&#44; retina y c&#243;clea&#44; con un cuadro que&#44; caracter&#237;sticamente&#44; comienza con sintomatolog&#237;a psiqui&#225;trica&#44; siendo frecuente&#44; como en nuestro caso&#44; el ingreso en psiquiatr&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6&#44;7</span></a>&#44; y cuyos criterios diagn&#243;sticos han sido recientemente establecidos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Tres veces m&#225;s frecuente en mujeres&#44; la triada cl&#237;nica solo ocurre en un 13&#37; de los casos&#44; m&#225;s habitualmente en varones&#46; Creemos que este caso ilustra la importancia del diagn&#243;stico diferencial con las encefalitis v&#237;ricas &#40;en nuestro caso&#44; adem&#225;s&#44; 2 virus no habituales&#41; y el papel fundamental que desempe&#241;a una RNM precoz que&#44; 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Carta científica
Síndrome de Susac. A propósito de las encefalitis autoinmunes
Susac's syndrome. A case of autoimmune encephalitis
D. Mora Lópeza,
Autor para correspondencia
dmora2@gmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Tristancho Garzona, M. Guzmam Llorenteb, C. Jiménez Condea, A. Montero Urbinaa, P. Oliva Fernandeza
a Servicio de Medicina Intensiva, Hospital Juan Ramón Jiménez, Huelva, España
b Servicio de Psiquiatría, Hospital Juan Ramón Jiménez, Huelva, España
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Se realiza TAC de cr&#225;neo&#44; sin hallazgos&#44; y dado lo variable de la cl&#237;nica y un contexto de conflictos vitales&#44; se enfoca como trastorno disociativo y se pauta tratamiento neurol&#233;ptico y antidepresivo&#46; Sin embargo&#44; sigue presentando fases de desconexi&#243;n del medio y desorientaci&#243;n&#44; episodios de heteroagresividad&#44; oposicionismo y alteraciones conductuales&#44; ingresando en psiquiatr&#237;a en situaci&#243;n de mutismo acin&#233;tico&#44; con una exploraci&#243;n neurol&#243;gica sin hallazgos &#40;aunque con nula colaboraci&#243;n&#41; y una anal&#237;tica anodina&#44; incluyendo serolog&#237;a lu&#233;tica y VIH&#46; Al tercer d&#237;a su situaci&#243;n empeora sin responder a est&#237;mulos y aparece una tetraparesia fl&#225;cida con plantar izquierdo extensor&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 4&#46;&#176; d&#237;a presenta fiebre alta&#44; ruidos respiratorios sugestivos de broncoaspiraci&#243;n y&#44; finalmente&#44; una crisis convulsiva t&#243;nico-cl&#243;nica&#44; por lo que ingresa en nuestra unidad de cuidados intensivos&#46; Ingresa poscr&#237;tico&#44; con fiebre de 38&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>&#44; SatO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 75&#37; con O<span class="elsevierStyleInf">2</span> con reservorio&#44; por lo que intubamos y conectamos a ventilaci&#243;n mec&#225;nica&#46; Presentaba escasos crepitantes en base derecha y el resto de la exploraci&#243;n fue anodina&#46; La anal&#237;tica de rutina era normal&#44; salvo CPK de 1&#46;800<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; y la Rx de t&#243;rax mostraba un tenue infiltrado basal derecho&#46; Se practica una nueva TAC sin hallazgos y una punci&#243;n lumbar&#44; que da salida a un LCR claro&#44; sin presi&#243;n&#44; con 13 c&#233;lulas con 92&#37; monocitos&#44; sin consumo de glucosa y prote&#237;nas de 189&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#46; Se pauta aciclovir y antibioterapia de amplio espectro&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">R&#225;pidamente revierte su disfunci&#243;n hemodin&#225;mica y respiratoria&#46; Los cultivos de sangre y LCR son negativos y en el aspirado traqueal crece flora habitual&#46; Practicamos RNM en la que se observan numerosos focos de hiperse&#241;al T2-FLAIR&#44; de peque&#241;o tama&#241;o&#44; con tendencia a confluir&#44; de aspecto algodonoso&#44; que restringen en difusi&#243;n en su mayor&#237;a y no se intensifican con contraste&#44; localizados en los ganglios basales bilaterales&#44; el cuerpo calloso &#40;cuerpo y esplenio&#41;&#44; las regiones mediales de ambos t&#225;lamos&#44; la sustancia blanca profunda periventricular&#44; la subcortical frontal&#44; la corticosubcortical a nivel parasilviano derecho y la regi&#243;n anteromedial temporal izquierda&#44; con afectaci&#243;n de los ped&#250;nculos cerebelosos y del hemimesenc&#233;falo derecho &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 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que resultan negativos&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una entrevista dirigida pone de manifiesto que el paciente&#44; m&#250;sico&#44; hab&#237;a experimentado una p&#233;rdida de audici&#243;n llamativa en el o&#237;do izquierdo y un d&#233;ficit visual&#44; pues su pareja se hab&#237;a percatado de que no ve&#237;a las se&#241;ales que le suele hacer en el escenario&#46; La triada de encefalitis&#44; p&#233;rdida de audici&#243;n y de agudeza visual por obstrucci&#243;n de arterias retinianas&#44; junto al patr&#243;n de la RNM son indicativas de s&#237;ndrome de Susac &#40;SS&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; una entidad englobada dentro de las encefalitis autoinmunes&#46; El fondo de ojo confirma el diagn&#243;stico mostrando&#44; en el ojo derecho&#44; imagen de edema sectorial macular con retina p&#225;lida al nivel de la arteria ciliorretiniana inferior&#44; sugerente de obstrucci&#243;n arterial y&#44; en el ojo izquierdo&#44; una peque&#241;a &#225;rea de isquemia al nivel de la arcada temporal inferior con vasculitis sectorial sin afectar la regi&#243;n foveolar&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pautamos precozmente pulsos de esteroides &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>d&#237;as&#41; y 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d posteriormente e inmunoglobulina &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;kg en 5 d&#237;as&#41;&#44; comenzando el paciente a despertar a las 72<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas&#44; obedeciendo &#243;rdenes sencillas y permitiendo la extubaci&#243;n al 6&#46;&#176; d&#237;a del ingreso&#46; Finalmente es dado de alta a planta vigil&#44; bradips&#237;quico&#44; desorientado en el tiempo y el espacio&#44; con tetraparesia fl&#225;cida y reflejo cut&#225;neo-plantar extensor bilateral&#46; La audiometr&#237;a constata un d&#233;ficit de audici&#243;n de agudos en el o&#237;do izquierdo&#46; La evoluci&#243;n en planta se ve interrumpida por un nuevo brote psic&#243;tico coincidente con una disminuci&#243;n de esteroides&#46; Diez meses despu&#233;s del episodio se encuentra completamente restablecido&#44; salvo ligera sintomatolog&#237;a frontal&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os han aumentado las descripciones de encefalitis de causa no infecciosa&#44; incluyendo publicaciones en nuestro &#225;mbito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; la mayor&#237;a de ellas de origen autoimmune&#44; asociadas a anticuerpos antineuronales&#44; con un espectro cl&#237;nico que puede remedar un origen infeccioso o manifestarse como cuadros neurol&#243;gicos y&#47;o psiqui&#225;tricos&#44; a veces sin fiebre ni pleocitosis del LCR&#46; Se incluyen en este grupo la encefalitis l&#237;mbica&#44; la encefalitis antirreceptores NMDA&#44; la encefalitis de Bickerstaff y la encefalitis aguda diseminada&#44; entre las que se engloba el SS&#46; Este es una rara enfermedad &#40;unos 350 casos descritos&#41;&#44; con afectaci&#243;n vascul&#237;tica de enc&#233;falo&#44; retina y c&#243;clea&#44; con un cuadro que&#44; caracter&#237;sticamente&#44; comienza con sintomatolog&#237;a psiqui&#225;trica&#44; siendo frecuente&#44; como en nuestro caso&#44; el ingreso en psiquiatr&#237;a<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6&#44;7</span></a>&#44; y cuyos criterios diagn&#243;sticos han sido recientemente establecidos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Tres veces m&#225;s frecuente en mujeres&#44; la triada cl&#237;nica solo ocurre en un 13&#37; de los casos&#44; m&#225;s habitualmente en varones&#46; Creemos que este caso ilustra la importancia del diagn&#243;stico diferencial con las encefalitis v&#237;ricas &#40;en nuestro caso&#44; adem&#225;s&#44; 2 virus no habituales&#41; y el papel fundamental que desempe&#241;a una RNM precoz que&#44; adem&#225;s de descartar la etiolog&#237;a herp&#233;tica&#44; permite diferenciar patrones de afectaci&#243;n para cada tipo de encefalitis autoinmune<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La afectaci&#243;n de cuerpo calloso&#44; por ejemplo&#44; se considera patognom&#243;nica del SS<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; El diagn&#243;stico precoz permite un pronto inicio del tratamiento que se asocia a una mejor respuesta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> y menos secuelas en forma de deterioro cognitivo persistente&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02105691
Idioma original: Español
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2022 Septiembre 145 56 201
2022 Agosto 160 43 203
2022 Julio 115 48 163
2022 Junio 104 39 143
2022 Mayo 125 60 185
2022 Abril 124 64 188
2022 Marzo 117 79 196
2022 Febrero 140 27 167
2022 Enero 200 60 260
2021 Diciembre 234 50 284
2021 Noviembre 197 47 244
2021 Octubre 193 80 273
2021 Septiembre 181 43 224
2021 Agosto 145 41 186
2021 Julio 112 34 146
2021 Junio 128 34 162
2021 Mayo 128 60 188
2021 Abril 280 72 352
2021 Marzo 175 46 221
2021 Febrero 138 33 171
2021 Enero 161 37 198
2020 Diciembre 130 26 156
2020 Noviembre 117 31 148
2020 Octubre 108 27 135
2020 Septiembre 100 18 118
2020 Agosto 106 27 133
2020 Julio 76 24 100
2020 Junio 85 36 121
2020 Mayo 95 27 122
2020 Abril 86 29 115
2020 Marzo 66 9 75
2020 Febrero 164 28 192
2020 Enero 87 36 123
2019 Diciembre 166 47 213
2019 Noviembre 92 40 132
2019 Octubre 74 30 104
2019 Septiembre 68 35 103
2019 Agosto 108 44 152
2019 Julio 70 30 100
2019 Junio 107 26 133
2019 Mayo 7 20 27
2019 Abril 17 10 27
2019 Marzo 15 17 32
2019 Febrero 4 18 22
2019 Enero 5 6 11
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